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【摘要】 ［目的］探讨骶骨巨大肿瘤的外科治疗。［方法］回顾分析2002年9月～2006年2月经前、后联合入路切除骶骨巨大肿瘤18例。男11例，女7例；年龄31～65岁，平均43岁。恶性肿瘤14例，包括脊索瘤8例，骨巨细胞瘤5例，软骨肉瘤1例，根据Enneking分期均属ⅠA～ⅠB；良性肿瘤4例，包括神经纤维瘤3例，动脉瘤样骨囊肿1例。［结果］18例患者无术中死亡，术中无严重并发症，肿瘤均获安全彻底切除，术中出血1 000～5 000ml。4例术后5～7 d出现皮缘坏死，经换药后2例愈合，另2例经后期臀大肌瓣推移覆盖后愈合，其余切口均一期愈合。术后随访6个月～3.5年，平均2.6年。至目前仅2例脊索瘤术后2年复发。［结论］骶骨巨大肿瘤的骨破坏往往较广泛，盆腔残留间隙狭小，盆腔脏器多有黏连或侵犯，骶骨肿瘤切除术通常有显露困难、出血多、易致大小便功能或性功能障碍和肿瘤不易彻底切除的特点。经前、后入路切除骶骨巨大肿瘤具有骶前显露充分、利于肿瘤完整分离、便于处理血管、利于保护下腹下神经丛等优点。保留单侧S1、S2、S3或双侧S1、S2单侧S3可保全大部分括约肌功能，同时保存大部分下腹下神经丛，可避免性功能障碍。
【关键词】 骶骨； 肿瘤； 手术； 入路
原发性骶骨肿瘤较少见，由于骶骨特殊的解剖结构使其早期症状隐匿，就诊时肿瘤多已发展较大，瘤体突入盆腔压迫直肠、膀胱等脏器，亦可与盆腔脏器黏连而使手术治疗困难。尤其是巨大骶骨肿瘤，肿瘤位置很深、盆腔残留间隙狭小，充分暴露十分困难，手术中往往出血凶猛，术野不清，对骶骨巨大肿瘤的安全、彻底切除是极大的挑战。本院自2002年9月～2006年2月经前、后联合入路切除骶骨巨大肿瘤18例，其中12例为骶骨次全切除或全骶骨切除后ISOLA内固定系统重建骨盆环，近期疗效均较满意，现报告如下。
1 资料与方法
1.1 一般资料
本组18例患者，男11例，女7例;年龄31～65岁，平均43岁。18例均经术后病理学确诊。其中恶性肿瘤14例，包括脊索瘤8例（图1），骨巨细胞瘤5例（图2），软骨肉瘤1例（图3），根据Enneking分期均属ⅠA～ⅠB；良性肿瘤4例，包括神经纤维瘤3例（图4），动脉瘤样骨囊肿1例。肿瘤侵犯S3以上者12例，其中全骶骨侵犯者6例，累及骶髂关节者4例。
图1患者，男，55岁，S2～5脊索瘤（略）
图2患者，女，38岁，S1～3骨巨细胞瘤（略）
图3患者，男，45岁，S1～4软骨肉瘤（略）
图4患者，男，51岁，S2～4神经纤维瘤（略）
1.2 临床表现
本组患者多以慢性腰骶部及下肢麻木就诊，其中9例患者伴有大小便无力或大小便困难及会阴部感觉障碍，1例患者伴有勃起困难。临床查体均可扪及骶前肿块，8例患者马鞍区感觉减退，5例患者提肛或提睾反射减退。灌肠后摄骶骨正侧位片、骶椎CT扫描、骨盆MRI检查发现骶骨、骶前肿块和骶椎破坏。
1.3 手术方法
本组12例为骶骨次全切除或全骶骨切除后均采用ISOLA内固定系统重建骨盆环稳定，3例为单纯肿瘤切除。手术采用前后联合入路，先取仰卧位，经下腹正中切口，逐层切开进入腹腔，推开肠管并以棉垫遮盖保护；显露瘤体并在肿瘤前上方切开后腹膜，显露并结扎双侧髂内动脉和骶正中血管；沿肿瘤包膜仔细分离盆腔脏器和血管，自骶骨岬处向下游离下腹下神经丛，使肿瘤前壁及侧壁充分游离达肿瘤附于骶骨的基底部，自基底部切断并取出肿瘤，彻底止血后，以大棉垫填塞覆盖骶骨保护腹腔免受污染，逐层缝合关闭腹壁切口。改俯卧位，以病变为中心取L4～S5纵行切口，逐层切开并分离腰骶椎附着肌肉及韧带，显露肿瘤后壁。需行腰骶重建病例，先行L4、5及髂骨的ISOLA内固定，充分游离肿瘤后壁并以棉垫予四周保护，根据肿瘤部位去除L5或骶骨椎板，解剖并游离硬膜囊及双侧S1～3神经，将肿瘤分块切除，无水酒精纱球烧灼骶骨残留骨壁，冷蒸馏水浸泡切除后腔隙5～10 min并反复冲洗，取出骶前保护棉垫，置橡皮管引流，逐层关闭切口。
2 结果
本组18例患者无1例于手术中死亡，术中无严重并发症，肿瘤均获安全彻底切除，术后均于ICU监护病房监护1～3 d。术中出血约1 000～5 000 ml，5例骨巨细胞瘤及1例动脉瘤样骨囊肿出血均在3 000～5 000 ml左右，个别病例达7 000 ml，8例脊索瘤、3例神经纤维瘤及1例软骨肉瘤出血在1 000～3 000 ml左右。3例术后5～7 d出现骶尾部切口皮缘坏死，经换药后1例愈合，另2例经后期臀大肌瓣推移覆盖后愈合，其余切口均一期愈合，切口并发症约为22％。4例患者术后5～7 d出现切口红肿、渗液，2例经抗生素治疗及加强换药后炎症消退，切口愈合，另2例为后期臀大肌瓣推移覆盖后愈合。18例患者均无膀胱、输尿管及直肠损伤并发症，其中1例软骨肉瘤患者因肿瘤侵入膀胱，行膀胱部分切除术。15例患者术后腰骶部疼痛缓解率为87％，仅1例术后仍存在腰骶部酸痛；大小便功能改善率为89％，仅1例术后小便乏力。1例男性患者术后出现勃起功能减退，逆行射精。术后随访6个月～3.5年，平均2.6年。至目前仅2例脊索瘤术后2年复发，ISOLA内固定系统无断钉、断棒及拔钉现象，6例随访2年患者有不同程度的骨性融合。
3 讨论
3.1 骶骨肿瘤的影像学诊断
骶骨肿瘤病人早期骨质破坏轻微、骨盆结构的遮掩、肠道积气及粪便影的干扰，普通X线往往难以发现，误诊率高〔1〕。病程中后期骶骨肿瘤的X线表现形态不一：脊索瘤多先发生在S3以下节段，逐渐向上发展，可破坏多个节段骶骨，甚至可达L1水平，几乎均为中央破坏并伴有骶前软组织肿块，平片上表现为边界不清的骨质破坏区，病灶内可残留少量的骨片或骨小梁间隔，边缘可见反应性骨质增生。骶骨骨巨细胞瘤位于S3以上较多见，表现为膨胀性、偏心性生长，病变周围为一薄层骨壳〔2〕，约1／3的病例可呈典型的“肥皂泡”样改变，病灶内的细线状骨质并非新骨形成的骨小梁，而是破坏骨质的囊壁或分隔。骶骨神经源性肿瘤表现为膨胀性生长，骨破坏边缘清楚，骶孔扩大。骶骨转移性肿瘤多转移在上位骶骨，常累及骶髂关节，骨破坏多不规则。
骶骨肿瘤破坏骶骨后循解剖间隙向临近软组织中发展，但通常因骶前、骶旁筋膜的屏障作用很少侵及直肠、膀胱，但病程极长者可突破筋膜屏障侵入直肠、膀胱等，18例中有1例软骨肉瘤患者，病程13年，肿瘤侵入膀胱。CT、MRl有助于早期发现骶骨肿瘤，更重要的是能够显示骨破坏范围、周围的软组织肿块影、与大血管与神经的关系以及同周围比邻脏器的关系，评估硬膜及神经受累情况，发现蛛网膜下腔的转移灶，为确定肿瘤切除的外科边界提供依据，同时能够检测脊索瘤切除术后原位复发及手术瘢痕组织内的肿瘤岛〔3〕。骶尾部脊索瘤MRI表现为：肿块前半部分呈半圆形，边缘光滑，后半部分以骶尾部为界，很少超越此界限，T1加权像呈低信号，T2加权像呈高信号。骶尾部骨巨细胞瘤骶前肿块多有囊性变，T1加权像可呈低信号或中等信号，T2加权像常信号不均，呈高、中、低信号混杂，以高信号为主。骶尾部神经源性肿瘤为实性肿块,T1加权像为均质的低信号，T2加权像为高信号。
3.2 骶骨肿瘤手术入路的选择
手术入路对于肿瘤的彻底切除至关重要，骶骨肿瘤的手术入路有单纯前路、单纯后路和前后路联合应用3种。Klimo等〔4〕将涉及骶骨的神经鞘瘤分3型：Ⅰ型肿瘤为局限于骶骨内部的肿瘤；Ⅱ型肿瘤起源于骶骨但是通过骶骨的前后壁局部转移至骶骨前或皮下区域；Ⅲ型肿瘤原发部位在骶骨前或腹膜后区域，向后方侵犯骶骨。并建议Ⅰ型肿瘤经后路进行手术，Ⅱ型肿瘤经过前后路联合进行手术，Ⅲ型肿瘤经前路手术。该分类代表了骶骨肿瘤的共性。根据本院数十年来近500例的骶骨肿瘤手术经验，单纯前路以腹膜外途径较为常用，适用于S3以上高位肿瘤、并且肿块向骶前生长者。此手术有利于经腹部于盆腔内将肿瘤切除，但不利于显露骶神经和切除骶骨后部肿块。单纯后路主要适用于S3以下的肿瘤，或肿块向骶后生长为主者，而对于肿瘤大小的考虑属次要，但该入路对于骶前肿块的暴露效果不好，不利于骶前血管的处理。前后方联合入路可分为前后分型联合入路和前后同时联合入路2种，作者多采用前后分型联合入路。此入路可经腹膜外途径进行，但是对于骶骨巨大肿瘤而言，由于盆腔间隙很小，腹膜外途径不利于显露巨大瘤体且不利于骶前血管的处理和骶前神经丛的保护，作者认为对于骶骨巨大肿瘤应采用经腹骶的前后联合入路。该入路既能彻底切除肿瘤，又能保证术中不易损伤盆腔重要脏器组织，同时利于控制术中出血和保护盆腔神经丛，本组18例骶骨巨大肿瘤均采用此入路进行，肿瘤显露、切除方便，术中无严重并发症，肿瘤均获安全彻底切除。
3.3 手术的注意事项及术中出血的问题
经前、后联合入路显露肿瘤，充分的肠道准备是保证手术顺利进行和减少术后感染的必要措施。因肿瘤位置特殊或血运丰富，术中出血很多，出血主要来源于肿瘤滋养血管、骶中血管及截骨创面，术前动脉栓塞能够有效减少术中出血〔5〕，但临床上常有DSA后依然出血凶猛的病例，因此常规备血3 000～5 000 ml、术中结扎双侧髂内动脉和骶正中血管是必要的，本组18例中，有1例骨巨细胞瘤患者和1例脊索瘤患者，术中已行双侧髂内动脉结扎，摘除肿瘤骶前部分时出现凶猛出血，经缝扎骶正中血管后得到控制，2例患者术中出血均达7 000 ml，作者认为处理髂内血管的同时应一并处理骶正中血管，值得注意的是术中出血的主要时段是肿瘤取出时，要和麻醉师密切合作并保证台旁充足的血源。肿瘤的彻底切除是影响肿瘤复发的重要因素，骶骨肿瘤由于位置特殊，难以做到四肢肿瘤的根治性切除，肿瘤的骶前部分作者采用广泛性或边缘性切除，骶骨部分在棉垫的保护下行分块切除，注意在肿瘤未充分游离之前，不要贸然切开肿瘤进入瘤内，以免肿瘤扩散污染周围组织。肿瘤切除后，以无水酒精纱球烧灼骶骨残留骨壁，冷蒸馏水浸泡切除后腔隙5～10 min并反复冲洗，通过此途径可杀灭残留的肿瘤细胞。
3.4 外科切缘与骶神经的保留问题
对于骶骨肿瘤，肿瘤的广泛性切除较脊柱其他部位肿瘤更有可行性。目前国外多数学者主张行根治性切除术，以肿瘤外健康组织为切缘，将肿瘤与神经甚至部分直肠等一并切除，必要时行结肠造口术〔3〕，从而降低肿瘤的复发与转移概率，提高术后生存率，但是，这种手术方法将导致严重的膀胱、直肠及性功能障碍，同时影响下肢运动功能及臀肌功能。他们认为随着脊索瘤的多次复发，患者将同样逐渐失去膀胱、直肠等功能，因此，以牺牲骶神经为代价获取广泛肿瘤缘是可取的。目前国内学者难以接受这种的根治性切除术的观点，主张在尽可能保留一定数量骶神经的基础上进行肿瘤的广泛性切除，虽然肿瘤的切除不够彻底，但是保留了膀胱及直肠等功能，在生存期内提高了患者的生存质量。
对于骶神经的保留问题，部分国外学者主张切缘在肿瘤以外的健康组织，连同骶神经甚至直肠一并切除，但是术后患者大小便失禁、下肢功能障碍，严重影响生存质量。Wuisman等〔7〕报道了9例骶骨原发肿瘤的全骶骨切除病例，3例经L5平面切除，6例经L5S1平面切除，术后所有患者均有严重的膀胱、直肠及性功能障碍，同时下肢功能严重受损。Todd等〔8〕对53例骶骨切除术后病人的直肠和膀胱的功能进行研究，仅保留双侧S1神经，所以患者无正常的肠道和膀胱功能；保留双侧S1、2神经，40％患者有正常肠道功能，25％患者有正常膀胱功能；保留双侧S1～3神经，肠道功能为100％，膀胱功能达69％；保留双侧S1、2神经及单侧S3神经，上述2项功能分别达67％和60％；保留单侧S1～5神经，87％患者有正常直肠功能，89％患者有正常膀胱功能。作者认为在不影响肿瘤彻底切除的原则下，应二者兼顾，尽可能保留两侧S1、2和一侧S3神经，或一侧S1～3神经，膀胱直肠功能在术后短期内可以恢复。采用类似原则，18例中仅2例出现了膀胱无力。
3.5 下腹下神经丛与排尿和性功能的问题
下腹下神经丛接受由下腹上丛延续而来的腹下神经、骶交感干和盆内脏神经（性神经）的分支，沿两侧髂内动脉和直肠固有筋膜下行至腹膜返折处形成薄片方形网状结构，紧贴于直肠膀胱底的两侧，在女性则位于直肠、宫颈、阴道穹隆两侧。其中S2～4部位的盆内脏神经与阴部神经混合，主要参与排尿和性功能的调节，如手术时两侧同时切断，术后可出现顽固的尿潴留〔9〕，男性病人可出现勃起障碍和逆行射精。既往作者治疗的男性患者出现数例勃起困难和逆行射精的情况，本组病例中，1例出现术后小便无力，1例男性患者出现术后勃起困难及逆行射精。因而保留骶神经的同时，避免下腹下神经丛完全性损伤对于保存患者膀胱功能和性功能亦十分重要。手术中易损伤的部位多见于骶前和盆腔侧壁，因此分离时应远离盆腔侧壁和直肠侧韧带，亦可从骶骨岬处向下游离神经丛。
3.6 腰骶及骶髂稳定性重建
脊柱骨盆的稳定性重建是高位骶骨或全骶骨切除后的难题，腰骶部是脊柱向骨盆的过度区域，S1、2切除后势必导致腰骨盆连续性中断与极度不稳，脊柱下沉〔9〕。Grunterberg等通过实验证明切除S2以下将丢失骨盆承重的30％，而切除S1失去骨盆承重的50％，因此累及S1、2的骶骨肿瘤切除后须进行腰骶稳定性重建。作者早期部分未重建的病例在术后半年内无法坐起，因此，虽然腰骶部的稳定性可通过瘢痕组织部分代偿，但是瘢痕形成前进行功能重建是必要的。
腰骶稳定性重建的方法有多种，文献报道的方法有：自体骨或异体骨移植、Galveston技术与植骨、髂骨移植与钢板固定、骶骨假体置换等，但这些方法手术时间较长，术中失血较多。本组有15例累及S1、2的病例均采用ISOLA脊柱内固定系统进行固定，其优点是操作简便，手术时间短，一般30 min内可完成，创伤小，术中失血少，肿瘤病灶外操作，固定确实，术后即刻获得稳定。ISOLA内固定系统的应用要点：（1）原则上禁止L5与髂骨的单侧固定，其将导致腰-髂旋转与固定螺钉松动。（2）髂骨螺钉必须植入较深，否则可突出皮下引起疼痛、异物感及皮下积液，因此须在髂后上棘上开较大较深的槽。（3）熟练的三维弯棒技术，以减少手术时间。
总之，骶骨巨大肿瘤的骨破坏往往较广泛，盆腔残留间隙狭小，盆腔脏器多有黏连或侵犯，骶骨肿瘤切除术通常有显露困难、出血多、易致大小便功能或性功能障碍和肿瘤不易彻底切除的特点。经前、后联合入路切除骶骨巨大肿瘤具有骶前显露充分、利于肿瘤完整分离、便于处理血管、利于保护下腹下神经丛等优点。保留单侧S1、2或双侧S1、2、单侧S3可保全大部分括约肌功能，同时保存大部分下腹下神经丛可避免性功能障碍。
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作者单位：第二军医大学附属长海医院骨科，上海 200433