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【摘要】 目的 报告并讨论采用双PDA封堵器堵闭冠状动脉瘘合并巨大冠状动脉瘤成功经验。方法 对2例冠状动脉瘘合并巨大冠状动脉瘤患者采用股动脉→升主动脉→冠状动脉→冠状动脉瘘→右房→下腔静脉→股静脉轨道法，经股静脉分别将14F及12F输送鞘送至冠状动脉瘤的两端并各置入2枚国产PDA封堵器（1例为20/18和18/16mm，另1例置入2枚22/20mm）施行冠状动脉瘘堵闭术。结果 第1枚封堵器置入后造影显示经冠状动脉瘘左向右分流明显减少，第二枚封堵器置入后分流基本消失。封堵术后第一例肺动脉压由50/24（34）降至26/9（17） mmHg，第二例由60/26（37）降至35/15（18） mmHg。术后第二天超声复查显示分流完全消失。分别随访41及19个月，患者情况良好，体征消失，症状明显改善。结论 采用双PDA封堵器堵闭冠状动脉瘘合并巨大冠状动脉瘤2例取得良好效果，可作为该畸形替代外科手术治疗的一种方法。
【关键词】 冠状动脉瘘;冠状动脉瘤;国产封堵器;封堵术
［中图分类号］ R654.2 ［文献标识码］ A ［文章编号］ 1681102X（2011）01000604
Successful transcatheter closure of congenital coronary artery fistula complicated with a giant coronary artery aneurysm by utilization of double Chinese home-made PDA occluders: report of two cases
ZHENG Hong, LAN Tian, XU Zheng-ming, et al.Department of Radiology, Cardiovascular Institute and Fuwai Hospital, CAMS and PUMC, Beijing 100037, China
［Abstract］ Objective To describe our experience with transcatheter occlusion of congenital coronary arterial fistulas complicated with a giant coronary artery aneurysm by utilization of double Chinese home-made PDA occluders.Methods Two symptomatic patients, one man aged 36 and one woman aged 56 years old underwent transcatheter occlusion of both fistulas and giant coronary artery aneurysm at same procedures by utilization of double Chinese home-made PDA occluders. All two patients had chest distress and dyspnea on exertion. The fistula originated from the left circumflex artery （LCX） to coronary sinus in man and from LCX into right atrium in woman and both complicated with a giant coronary artery aneurysm nearby remote end , the diameter of aneurysm were 36 and 39 mm respectively. Two Chinese home-made PDA occluders , which were two of the type of 22/20 mm in man and two of the type of 20/18 and 18/16 mm in woman, were deployed into the coronary arteries to occlude the opening of the aneurysm and the end of the fistulas one after another in both patients through a 14F and 12F deliver sheath.Results The procedures were uncomplicated and successful. Two patients were followed up after 41 and 19 months and underwent examination of UCG and Chest film to show that the left to right shunt were disappeared and cardiothoracic ratio was smaller. The chest distress and dyspneas of these two patients have also resolved after the procedure.Conclusion Transcatheter closure of congenital coronary fistulas complicated with a giant coronary artery aneurysm by utilization of double Chinese home-made PDA occluders are safe and effective, and can be regarded as an acceptable alternative to surgery.
［Key words］ coronary artery fistula; coronary artery aneurysms; Chinese home-made septal occluder; occlusion
介入治疗冠状动脉瘘（CAF）的报道日渐增多，已被越来越多的医生和学者所接受，过去报道的多采用弹簧圈和单个先心病封堵器进行封堵，而采用双PDA封堵器治疗冠状动脉瘘合并巨大冠状动脉瘤者尚未见报道。现就我院采用国产双PDA封堵器对冠状动脉瘘合并巨大冠状动脉瘤治疗成功的经验报道如下。
1 临床资料
病例1： 女，56岁，发现心脏杂音30余年，平素活动可，但活动量大，上四楼时感心慌、气短、胸闷。查体：胸骨左缘2～3肋间可闻及Ⅱ/6级双期杂音及心尖部Ⅲ/6级收缩期杂音，无震颤，A2
图1 冠状动脉造影示左回旋支粗大，远段合近端入口处，并冠状动脉瘤形成，瘤体远端则与右心房相通 图2 第一枚封堵器释放于冠状动脉瘤的输送鞘顶端退于瘤体内，沿鞘管送入第二枚封堵器堵闭冠状动脉瘤远端瘘口，重复造影示分流完全消失
病例2： 男性，36岁，1988年在我院诊断为左冠状动脉-冠状静脉窦瘘并行手术治疗，近年来时感心悸、胸闷、气短，加重2个月，2009年5月来我院复诊为：冠状动脉瘘术后再通。查体：心界增大，余无特殊。ECG：窦律，电轴右偏，左室高电压，ST-T改变。X线胸片：肺纹理重，右心增大，心胸比0.63；UCG：全心扩大，左室始终末期前后径64mm，右室前后径34mm，主肺动脉径29mm，诊断为左冠状动脉-冠状静脉窦瘘。MDCT：冠状动脉瘘术后，右冠、左前降支及钝缘支正常，左回旋支增粗伴冠状动脉瘤形成,左回旋支-冠状静脉窦瘘再通，左回旋支近中段可见数支细小分支（图3）。鉴于患者曾经开胸手术并有冠状动脉瘤形成，外科建议首选介入治疗。
2009年5月11日，在局麻下先行升主动脉及冠状动脉造影，造影示冠脉情况同前，左回旋支-冠状静脉窦瘘伴冠状动脉瘤形成，瘤体的长宽径约55mm×39mm，瘘口径约17mm，瘤体近端冠脉直径约14mm。术前采用上例同一厂家产品及类似的方法先后置入2枚22/20mm的PDA封堵器并获得成功。术后肺动脉压由60/26（37）降至35/15（18）mmHg。术后患者症状明显改善，出院前UCG示心内分流消失，左室始终末期前后径65mm，射血分数为65%，右室前后径20mm，主肺动脉径23mm。术后口服阿司匹林约1个月。2个月后复查：ECG：窦律，偶发房早，ST-T改变。X线胸片示，心影较前缩小，心胸比0.54。患者术后14个月因劳累过度出现胸闷胸痛复查：UCG示左室始终末期前后径58mm，射血分数为51%；冠状动脉造影复查示：左前降支及右冠正常同前，左室下壁运动功能稍减低，未做回旋支选择性造影； MDCT：右冠、左前降支及钝缘支正常同前，左回旋支近中段于封堵器以近大量血栓形成，该段冠脉细小分支较术前稀疏变细（图4），左室下侧壁收缩功能降低，两封堵器中间的冠状动脉瘤体消失。术后19个月电话随访，患者无明显不适症状，活动正常。
图3 封堵前MDCT：左冠前降支及钝缘支管径形状正常，回旋支扩张并见远段冠状动脉瘤形成，回旋支近中段可见数支细小冠脉分支 图4 术后MDCT示左冠脉主要分支情况同前，封堵器以近回旋支仍扩张并有大量血栓形成，其近中段细小冠脉分支较术前减少变细，两封堵器之间的冠状动脉瘤也明显缩小
2 讨论
CAF是一种比较罕见的先天性心脏畸形［1］，约占先天性心脏病的0.27%～0.4%。CAF自然闭合者极为少见，故目前认为，无论有无症状,一旦确诊，均应积极治疗，以预防猝死、心肌梗死、感染性心内膜炎、冠状动脉瘤形成甚至心脏破裂穿孔及肺动脉高压等严重并发症的发生。既往CAF一般均采用外科手术治疗［2，3］，自1983年Reidy首次报道采用可脱性球囊对冠状动脉瘘栓堵成功以来，介入治疗已逐渐成为替代外科治疗的安全、有效的方法。
冠状动脉瘘的介入治疗既往报道多为弹簧圈栓塞术［4］，如Gianturco弹簧圈等，包括可控与非可控性两种。其优点为可从动脉送入小型号输送系统，对血管损伤小；缺点是对粗大的冠状动脉瘘栓堵不完全甚至不牢靠。近年来，采用Amplatzer-PDA封堵器或血管塞（Plug）封堵冠状动脉瘘日见增多且效果良好［5］，然而，对冠状动脉瘘合并巨大冠状动脉瘤的治疗即要考虑阻断CAF的分流又要防止冠状动脉瘤破裂等潜在危险因素，如按常规介入治疗方法采用单个PDA封堵器进行封堵术则难以实现上述要求，即使外科手术也须在冠状动脉瘤的两端进行结扎或缝闭该冠状动脉瘤。为了达到上述效果而又避免手术创伤，笔者采用双PDA封堵器对其进行介入治疗并获成功。采用双PDA封堵器介入治疗冠状动脉瘘合并巨大冠状动脉瘤较单个PDA封堵器封堵术有以下几个优点：（1）不用开刀而达到外科手术同样的效果；（2）双PDA封堵器封堵效果更牢靠，缩短堵闭观察时间；（3）双PDA封堵器主要还有封闭冠状动脉瘤的作用，本例消除冠状动脉瘤进一步扩张甚至破裂的隐患，而且术后显示瘤体较术前明显缩小；（4）双PDA封堵器封闭了瘤内血栓形成后与外界的通道从而避免了血栓脱落栓塞的危险因素。本封堵术成功的关键有三点：一是清晰显示冠状动脉瘘口位置及冠状动脉瘤两端的形态与结构；二是通过冠状动脉瘘及瘤体建立动静脉轨道并将输送鞘管送至冠状动脉瘤的近心段；三是根据瘤体两端的冠脉及瘘口的情况选择合适大小的封堵器（封堵器的腰径一般以大于冠状动脉瘘瘘管直径及瘤体近端冠脉直径6～8mm为宜）。 双PDA封堵器冠状动脉瘘合并巨大冠状动脉瘤堵闭术的注意点有：（1）经冠状动脉瘘及瘤体建立动静脉轨道动作要轻巧；（2）宜选用抗折性输送鞘管，且型号要足够宽大；（3）必要时在推送封堵器时可保留交换导丝以防止输送鞘管打折； （4）双PDA封堵器置入顺序是先堵冠状动脉瘤瘤体近端的冠脉，然后封堵冠状动脉瘘瘘口； （5）封堵冠状动脉瘤瘤体近端时堵闭其邻近冠状动脉分支几率增大，故当第一枚封堵器送到位后，一定要先观察心电图有无异常改变及患者有无不良反应，并评估其利弊得失。本文第2例患者术后14个月因劳累过度出现胸闷检查发现左室下壁运动功能减低，尽管冠造显示各冠脉主支情况良好，但MDCT显示病变回旋支的中远段的部分细小分支发生迟发性血栓形成闭塞。因此，术后常规使用阿司匹林3～6个月甚至更长时间对预防病变冠脉的分支闭塞可能会有所帮助。
双PDA封堵器对冠状动脉瘘合并巨大冠状动脉瘤封堵术的成功，拓宽了冠状动脉瘘介入治疗的适应证，可作为冠状动脉瘘合并巨大冠状动脉瘤替代外科手术的一种治疗方法。
【参考文献】
1 朱晓东，张宝仁.心脏外科学.北京：人民卫生出版社，2007：544.
2 Meyer J，Reul GI，Mullins CE，et al. Congenital fistulae of the coronary arteries：clinical considerations and surgical mangement in 23 patients. J Thorac Cardiovasc Surg,1975，16（1）：506-510.
3 Collins N，Mehta R，Benson L，et al. Percutaneous coronary artery fistula closure in adults：technical and procedural aspects. Catheter Cardiovasc Interv. 2007，69（6）:872-880.
4 Krabill KA，Hunter DW. Transcatheter closure of congenital coronary arterial fistula with a detachable balloon. Pediatr Cardiol,1993,14（3）:176-178.
5 Behera SK，Danon S，Levi DS，et al. Transcatheter closure of coronary artery fistulae using the Amplatzer Duct Occluder. Catheter Cardiovasc Interv,2006,68（2）:242-248.
（本文编辑：齐 永）